en English is Íslenska

Thesis (Doctoral)

University of Iceland > Heilbrigðisvísindasvið > Doktorsritgerðir - Heilbrigðisvísindasvið >

Please use this identifier to cite or link to this item: http://hdl.handle.net/1946/7863

Title: 
  • Autism in Iceland. Prevalence, diagnostic instruments, development, and association of autism with seizures in infancy
  • Title is in Icelandic Einhverfa á Íslandi. Algengi, greiningartæki, framvinda og tengsl einhverfu við flog hjá ungbörnum
Degree: 
  • Doctoral
Abstract: 
  • Abstract is in Icelandic

    Markmið: Að meta algengi einhverfu og einhverfurófsraskana (ER); að skoða samsvörun greiningartækja sem notuð voru til að greina ER; að lýsa stöðugleika og breytingum hjá börnum á leikskólaaldri með ER; að lýsa tengslum milli kippaflogaveiki ungbarna (KFU) og annarra floga á fyrsta æviári við ER; að skoða hvort KFU spái meiri áhættu fyrir ER borið saman við önnur óvakin flog. Efniviður og aðferðir: Þátttakendur voru börn sem voru greind með ER og skráð á Greiningar- og ráðgjafarstöð ríkisins og Barna- og unglingageðdeild Landspítalans ásamt börnum sem höfðu komið á barnadeildir spítalana og greinst með óvakin flog á fyrsta æviári. Skilgreining á einhverfu var byggð á ICD-10, en til að athuga hvort einkenni uppfylltu greiningarskilmerki var stuðst við greiningartækin Autism Diagnostic Interview-Revised (ADI-R), Childhood Autism Rating Scale (CARS) og Autism Diagnostic Observation Schedule (ADOS). Viðeigandi þroskaprófum var beitt í öllum tilvikum í samræmi við aldur og þroska.
    Niðurstöður: Lægra algengi einhverfu fannst í hópi fæddum 1974-1983 heldur en í hópi fæddum 1984-1993, eða 4.2/10,000 (95% vikmörk, 2.3-6.2) og 13.2/10,000 (95% vikmörk, 9.8-16.6) en báðum hópum var fylgt eftir til 1. desember 1998. Í nokkuð yngri hópi, fæddum 1992-1995, sem fylgt var eftir til 1. janúar 2004, var algengi allra ER 48/10,000 (95% vikmörk, 37.9-58.0). Samsvörun milli ADI-R og CARS var 66.7% (κ = .40) þegar skilgreiningu ADI-R á einhverfu var beitt (að greiningarmörkum væri náð á öllum þremur
    einkennasviðum). Samsvörun milli greiningartækjana jókst í 83.3% (κ = .66), þegar lækkaður var þröskuldur á ADI-R skilgreiningu. Hópurinn sem náði greiningarmörkum bæði á ADI-R og CARS var vitsmunalega skertari og í honum voru fleiri stúlkur en hópnum sem náði aðeins greiningarmörkum á CARS.
    Í eftirfylgdarrannsókn á börnum á leikskólaaldri minnkuðu einkennieinhverfu, eins og þau voru skilgreind á CARS, frá tíma 1. til tíma 2. fyrir hópinn í heild (p = .001). Yfir 90% barnanna sem voru greind með dæmigerða einhverfu á tíma 1. voru með sömu greiningu á tíma 2. Meðalframmistaða á þroskaprófum var stöðug fyrir allan hópinn (p = .209) en mikill munur kom fram á framvindu milli einstaklinga. Börn með einhverfugreiningu voru vitsmunalega skertari en hin sem greindust með aðrar ER.
    Tengslum milli óvakinna floga á fyrsta æviári og ER var lýst í tveimur hópum. Í öðrum hópnum með KFU var algengi ER 35.3% (95% vikmörk, 14.2-61.7). Í hinum hópnum með önnur flog á fyrst æviári (ekki KFU) var algengi ER 7.1% (95% vikmörk, 2.7-14.9). Ef miðað var við tímabilið sem skaraðist í þessum hópum (1982-1998), þá var nýgengi óvakinna floga á fyrsta ári 163.4 per 100,000 mannár (95% vikmörk, 135.6-195.3). Í þessum þátttakendahópi í heild (N=95) voru 13 börn með ER eða 13.7% (95% vikmörk, 7.5-22.3), átta stúlkur og fimm drengir. Öll börnin með ER nema eitt voru einnig með þroskahömlun. Líkindahlutfall (LH)fyrir ER með tengsl við KFU var 1.55 (95% vikmörk, 0.33-7.37), leiðrétt fyrir sjúkdómsvakin flog, og LH fyrir ER með tengls við sjúkdómsvakin flog var 8.73 (95% vikmörk, 1.88-40.54), leiðrétt fyrir KFU.
    Umræða og ályktanir: Aukning hefur orðið á algengi einhverfu og ER á Íslandi og er hún mest áberandi í yngstu aldurshópunum. Greiningarmörk við 30 stig á CARS byggja á víðari skilgreiningu á einhverfu en þriggja einkennasviða skilgreining ADIR. það er mikilvægt að taka tillit til mikils breytileika í einkennafræði og þroskun hjá börnum með ER á leikskólaaldri. Algengi ER hjá börnum með óvakin flog á fyrsta æviári er mun hærra en hjá börnum almennt. Sjúkdómsvakin flog á fyrsta æviári auka áhættu á ER, ekki tegund flogaveikinnar sem slík. Ekki er hægt að útiloka möguleg viðbótaráhrif floga, sérstaklega þegar KFU á í hlut.
    Lykilorð: Einhverfa, einhverfurófsraskanir, greiningarviðtal fyrir einhverfu (ADI-R), algengi, nýgengi, flog á ungbarnastigi.

  • Aims: To estimate the prevalence of autism and autism spectrum disorders (ASDs); to study the agreement of the diagnostic instruments used for ascertainment of ASD cases; to describe stability and change in preschool-aged children diagnosed with ASDs; to describe the association between infantile spasms (IS) and other types of seizures in the first year of life and ASD; to determine whether IS predict higher risk of ASD as compared to other unprovoked seizures.
    Material and Methods: Participants were children diagnosed with ASD and registered at two tertiary institutions and children diagnosed with unprovoked seizures in the first year of life and registered at the in-patient pediatric facilities in the country. The definition of autism was based on the ICD-10 and the Autism
    Diagnostic Interview-Revised (ADI-R) was used for case ascertainment, accompanied by the Childhood Autism Rating Scale (CARS) and/or the Autism Diagnostic Observation Schedule. Appropriate cognitive tests were used for all participants according to their age and developmental level.
    Results: A lower prevalence was found for autism in a cohort born 1974-1983 than for a cohort born 1984-1993, or 4.2/10,000 (95% CI, 2.3-6.2) and 13.2/10,000 (95% CI, 9.8-16.6) respectively, both groups with a follow-up date of December 1st 1998.
    In a younger cohort (1992-1995) with a follow-up date January 1st 2004, the prevalence estimate for all ASDs was 48/10,000 (95% CI, 37.9-58.0).
    The observed agreement between ADI-R and CARS was 66.7% (κ = .40)
    when ADI-R definition for autism was applied (i.e., scores reaching cutoff in three symptom domains on the ADI-R). The agreement increased to 83.3% (κ = .66) with less stringent ADI-R criteria. The group reaching cutoffs on both instruments was
    more cognitively impaired and contained more girls than the group reaching cutoffs on CARS only.
    In a follow-up of preschool children, autistic symptoms as measured by CARS decreased from time 1 to time 2 for the total group (p = .001). Over 90% of the children who received childhood autism diagnosis at time 1 stayed in the same diagnostic category at time 2. Mean intellectual/developmental quotients (IQ/DQ) for
    the whole group were stable (p = .209), but there were considerable individual differences. Children with autism were more cognitively impaired than children with other ASD diagnoses.
    The association of unprovoked seizures in the first year of life and ASD was described in two groups. In the study group with IS, the prevalence of ASD was 35.3% (95% CI, 14.2-61.7), but in the other study group with unprovoked seizures (other than IS) the prevalence of ASD was 7.1% (95% CI, 2.7-14.9). In the overlapping period (1982-1998) of the two studies, the incidence of all unprovoked seizures in the first year of life was 163.4 per 100,000 person years (95% CI, 135.6-
    195.3). Of the total group (N=95), 13 children or 13.7% (95% CI, 7.5-22.3) had ASD, eight girls and five boys. All but one of the children with ASD had intellectual disability. The odds ratio (OR) for ASD associated with IS was 1.55 (95% CI, 0.33-
    7.37), adjusted for symptomatic seizures, and OR for ASD associated with symptomatic origin of seizure was 8.73 (95% CI, 1.88-40.54), adjusted for IS.
    Discussion and conclusions: There has been an increase in the prevalence of autism and ASDs in Iceland, which is most apparent in the younger age groups. The 30-point cutoff on CARS is based on a wider concept of autism than the three-domain
    definition on ADI-R. It is important to respect individual differences in developmental trajectories in preschool children with autism, both in relation to autistic behaviors and developmental measures. The prevalence of ASD in children
    with unprovoked seizures in the first year of life exceeds that of the general population. The symptomatic origin of seizures in the first year of life increases the risk of ASD, not the seizure type as such, although the additive effects of the seizures
    themselves, particularly IS, can not be excluded.
    Key words: Autism, autism spectrum disorder, Autism Diagnostic Interview-Revised, prevalence, incidence, seizures in infancy.

Description: 
  • Description is in Icelandic Evald Sæmundsen
    Greiningar- og ráðgjafarstöð ríkisins, Digranesvegur 5, 200 Kópavogur
    tölvupóstfang: evald@greining.is
Accepted: 
  • Apr 7, 2011
URI: 
  • http://hdl.handle.net/1946/7863


Files in This Item:
Filename Size VisibilityDescriptionFormat 
Autism in Iceland.pdf1.23 MBOpenHeildartextiPDFView/Open